urmjУральский медицинский журналUral Medical Journal2949-4389Ural State Medical University10.52420/2071-5943-2023-22-2-135-141urmj-1236Research ArticleКлинические случаи | Clinical casesClinical casesТ-лимфобластная лимфома лимфоузлов средостения с вторичным поражением щитовидной железы у подросткаT-lymphoblastic lymphoma of mediastinal lymph nodes with secondary thyroid involvement in an adolescenthttps://orcid.org/0000-0003-3230-5194ПастернакИ. А.PasternakI. A.

Илона Анатольевна Пастернак − кандидат медицинских наук

Челябинск

Ilona A. Pasternak  − Ph.D. in medicine

Chelyabinsk

pasternak.ilona@mail.ruhttps://orcid.org/0000-0002-4512-3421КазачковЕ. Л.KazachkovE. L.

Евгений Леонидович Казачков − доктор медицинских наук, профессор

Челябинск

Evgeny L. Kazachkov − Doctor of Science (Medicine), Professor

Chelyabinsk

doctorkel@yandex.ruПастернакА. Е.PasternakA. E.

Алексей Евгеньевич Пастернак − кандидат медицинских наук

Челябинск

Alexey E. Pasternak − Ph.D. in medicine

Chelyabinsk

pasternak74@mail.ruЮжно-Уральский государственный медицинский университетРоссияSouth Ural State Medical UniversityRussian FederationЮжно-Уральский государственный медицинский университет; Челябинское областное бюро судебно-медицинской экспертизыРоссияSouth Ural State Medical University; Chelyabinsk regional office of forensic medical examinationRussian Federation202330042023222135141Copyright © Пастернак И.А., Казачков Е.Л., Пастернак А.Е., 20232023Пастернак И.А., Казачков Е.Л., Пастернак А.Е.Pasternak I.A., Kazachkov E.L., Pasternak A.E.Данная работа распространяется под лицензией Creative Commons Attribution 4.0.This work is licensed under a Creative Commons Attribution 4.0 License.https://www.umjusmu.ru/jour/article/view/1236Введение

Введение. Среди опухолей лимфатической ткани Т-лимфобластная лимфома является редким заболеванием, причём чаще страдают дети и подростки. В опухолевый процесс вовлекаются тимус, лимфатические узлы, регистрируется разнообразная экстранодальная локализация, однако описаний вторичного вовлечения ЩЖ в опухолевый процесс у детей при первичной лимфоме иной локализации в доступной литературе мы не встретили.

Цель исследования – описание редкого наблюдения вторичного поражения щитовидной железы при лимфоме лимфоузлов средостения с расшифровкой иммунофенотипа опухоли у подростка путём проведения ретроспективного иммуноморфологического анализа операционного материала.

Материалы и методы

Материалы и методы. Проанализирована архивная медицинская документация, данные клинических, лабораторных, инструментальных и морфологических исследований в случае неходжкинской лимфомы лимфоузлов средостения с поражением ЩЖ. Спустя 22 года на архивных парафиновых блоках проведено гистологическое изучение материала в окраске гематоксилином и эозином с последующим иммуногистохимическим исследованием с помощью набора из 16 монои поликлональных антител.

Результаты

Результаты. При морфологическом исследовании биоптата ЩЖ и резектата её перешейка сформулировано патологоанатомическое заключение: Неходжкинская лимфома щитовидной железы, пролимфоцитарный вариант. Благодаря адекватно спланированной программе полихимиотерапии удалось достичь длительную ремиссию с 22-летней безрецидивной выживаемостью. В итоге проведения сопоставлений полученных ретроспективных данных клинических, инструментальных, лабораторных исследований и результатов иммуногистохимического изучения архивного тканевого материала с помощью панели из 16 монои поликлональных антител было сформулировано следующее заключение: С83.5 (ICD-O code 9837/3) Т-лимфобластная лимфома лимфоузлов верхнего средостения с вторичным поражением щитовидной железы. Полная ремиссия после полихимиотерапии с 22-летней безрецидивной выживаемостью.

Обсуждение

Обсуждение. Показано, что правильно спланированное лечение на основе грамотной идентификации гистои цитогенеза опухоли в ходе слаженной командной работы специалистов различного профиля (гематологов, патологоанатомов, химиотерапевтов и др.) обусловило благоприятный исход. Удалось достигнуть длительной ремиссии с отсутствием регистрации рецидивов болезни в течение 22 лет. С помощью иммуноморфологического анализа, основанного на рекомендациях новой классификации опухолей гемопоэтической и лимфоидной тканей, на современном этапе развития медицинской науки удалось расшифровать иммунофенотип опухоли, что конкретизировало, но не опровергло заключение патологоанатомов, сделанное 22 года назад.

Заключение

Заключение. Анализ представленного случая показал, что иммунофенотип опухоли соответствовал Т-лимфобластной лимфоме с вторичным поражением ЩЖ. Несмотря на то, что при этой опухоли возможна любая экстранодальная локализация, в доступной нам литературе сведений о вторичном вовлечении ЩЖ в опухолевый процесс не удалось обнаружить.

Introduction Among tumors of lymphatic tissue, T-lymphoblastic lymphoma is a rare disease, with children and adolescents being affected more often. The thymus, lymph nodes and various extranodal localizations are involved in the tumor process, but no descriptions of secondary thyroid involvement in the tumor process in children with primary lymphoma of other localizations were found in the available literature.

The aim of the study was to describe a rare observation of secondary thyroid involvement in mediastinal lymphoma with deciphering of tumor immunophenotype in an adolescent immunomorphological analysis of surgical material.

Materials and methods. We analyzed the archived medical records, data of clinical, laboratory, instrumental and morphological studies of non-Hodgkin’s lymphoma of mediastinal lymph nodes with thyroid involvement. Histological examination of the material stained with hematoxylin and eosin followed by immunohistochemical examination with a set of 16 mono- and polyclonal antibodies was carried out 22 years later on the archive paraffin blocks.

Results Morphological examination of the thyroid biopsy specimen and resectate of its isthmus made pathological and anatomical conclusion: non-Hodgkin’s lymphoma of the thyroid gland, prolymphocytic variant. Thanks to an adequately planned program of polychemotherapy, it was possible to achieve long-term remission with a 22-year recurrence-free survival rate. The retrospective data of clinical, instrumental, laboratory investigations and the results of immunohistochemical analysis of the archived tissue material with the help of a panel of 16 mono- and polyclonal antibodies were compared and the following conclusion was made: C83.5 (ICD-O code 9837/3) upper mediastinal lymphocytic T-lymphoma with secondary damage of the thyroid gland. Complete remission after polychemotherapy with a 22-year recurrence-free survival.

Discussion It was shown that correctly planned treatment on the basis of competent identification of the histo- and cytogenesis of the tumor in the course of well-coordinated teamwork of specialists of different profile (hematologists, pathologists, chemotherapists, etc.) resulted in a favorable outcome. We managed to achieve a long-term remission with no recurrence of the disease for 22 years. By means of immunomorphological analysis, based on the recommendations of new classification of the haemopoietic and lymphoid tissue tumors, at the present stage of medical science development we managed to decode the tumor immunophenotype, which made more concrete, but not refuted the pathological anatomists’ conclusion, made 22 years ago.

Conclusion Analysis of the presented case showed that the tumor immunophenotype corresponded to T-lymphoblastic lymphoma with secondary thyroid involvement. In spite of the fact that in this tumor any extranodal localization is possible, in the available literature we could not find any information about secondary involvement of thyroid in tumor process.

Т-лимфобластная лимфомащитовидная железабезрецидивная выживаемостьT-lymphoblastic lymphomathyroid glandrecurrence-free survival rateReferencesShukla N, Trippett T. Non-Hodgkin’s lymphoma in children and adolescents. Curr Oncol Rep 2006;8(5):387−394. https://doi.org/10.1007/s11912-006-0062-0.Shukla N, Trippett T. Non-Hodgkin’s lymphoma in children and adolescents. Curr Oncol Rep 2006;8(5):387−394. https://doi.org/10.1007/s11912-006-0062-0.Teachey DT, Pui CH. Comparative features and outcomes between paediatric T-cell and B-cell acute lymphoblastic leukaemia. Lancet Oncol 2019;20(3):e142−e154. https://doi.org/10.1016/S1470-2045(19)30031-2.Teachey DT, Pui CH. Comparative features and outcomes between paediatric T-cell and B-cell acute lymphoblastic leukaemia. Lancet Oncol 2019;20(3):e142−e154. https://doi.org/10.1016/S1470-2045(19)30031-2.Burkhardt B, Mueller S, Khanam T, Perkins SL. Current status and future directions of T-lymphoblastic lymphoma in children and adolescents. Brit J Hematology 2016;173(3):545−559. https://doi.org/10.1111/bjh.14017.Burkhardt B, Mueller S, Khanam T, Perkins SL. Current status and future directions of T-lymphoblastic lymphoma in children and adolescents. Brit J Hematology 2016;173(3):545−559. https://doi.org/10.1111/bjh.14017.Swerdlow SH, Campoo E, Harris NL et al. (eds) WHO Classification of tumours of hematopoietic and lymphoid tissues. Lyon : IARC; 2017. pp. 209-212.Swerdlow SH, Campoo E, Harris NL et al. (eds) WHO Classification of tumours of hematopoietic and lymphoid tissues. Lyon : IARC; 2017. pp. 209-212.Teachey D, O’Connor D. How I treat newly diagnosed T-cell acute lymphoblastic leukemia and T-cell lymphoblastic lymphoma in children. Blood 2020;135(3):159−166. https://doi.org/10.1182/blood.2019001557.Teachey D, O’Connor D. How I treat newly diagnosed T-cell acute lymphoblastic leukemia and T-cell lymphoblastic lymphoma in children. Blood 2020;135(3):159−166. https://doi.org/10.1182/blood.2019001557.Chen C, Yang Y, Jin L et al. Primary thyroid T-lymphoblastic lymphoma: a case report and review of the literature. Int J Clin Exp Pathol 2013;7(1):443−450.Chen C, Yang Y, Jin L et al. Primary thyroid T-lymphoblastic lymphoma: a case report and review of the literature. Int J Clin Exp Pathol 2013;7(1):443−450.Yoshihara S, Nakaya M, Ichikawa T. T-cell lymphoblastic lymphoma in a child presenting as rapid thyroid enlargement. Сase Rep Otolaryngol 2014;2014(4):368590. https://doi.org/10.1155/2014/368590.Yoshihara S, Nakaya M, Ichikawa T. T-cell lymphoblastic lymphoma in a child presenting as rapid thyroid enlargement. Сase Rep Otolaryngol 2014;2014(4):368590. https://doi.org/10.1155/2014/368590.Петров С.В., Райхлин Н.Т. (ред.) Руководство по иммуногистохимической диагностике опухолей человека. Казань. 2012. С. 283−338.Petrov SV, Raichlin NT (eds.) Guidelines on immunohistochemical diagnosis of human tumors. Kazan. 2012. pp. 283-338. (In Russ.).Семенов В.М., Пашинская Е.С., Побяржин В.В. с соавт. Иммуногистохимические и молекулярно-генетические методы диагностики онкологических заболеваний (обзор литературы). Вестник ВГМУ 2017;16(2):15−25. https://doi.org/10.22263/2312-4156.2017.2.15.Semenov VM, Pashinskaya ES, Pobyarzhin VV et al. Immunohistochemical and molecular genetic methods of diagnosis of cancer (literature review). VSMU Bulletin = Vestnik VGMU 2017;16(2):15−25. (In Russ.). https://doi.org/10.22263/2312-4156.2017.2.15.Меркулов Г.А. Курс патологоанатомической техники. Ленинград, 1961; С. 114−131.Merkulov GA. Course of pathoanatomic technique. Leningrad, 1961; pp. 114−131. (In Russ.).Фисенко Е.П., Гуревич А.И. (сост.) Методика проведения УЗИ щитовидной и паращитовидных желёз у взрослых и детей: методические рекомендации № 77. Москва. 2019; С. 7−11 URL: https://niioz.ru/upload/iblock/63f/63f6c4db6c2f7cf0a9b461f4cff6f58b.pdf.Fisenko Е.P., Gurevich A.I. (compilers) Technique of Ultrasound of Thyroid and Parathyroid Glands in Adults and Children: Methodical Recommendations N77. Department of Health. Moscow. 2019; pp. 7−11. (In Russ.). URL: https://niioz.ru/upload/iblock/63f/63f6c4db6c2f7cf0a9b461f4cff6f58b.pdf.Kato A, Hulse KE, Tan BK, Schleimer RP. B-lymphocyte lineage cells and the respiratory system. J Allergy Clin Immunol 2013;131(4):933−957. https://doi.org/10.1016/j.jaci.2013.02.023.Kato A, Hulse KE, Tan BK, Schleimer RP. B-lymphocyte lineage cells and the respiratory system. J Allergy Clin Immunol 2013;131(4):933−957. https://doi.org/10.1016/j.jaci.2013.02.023.Bernard G, Raimondi V, Alberti I et al. CD99 (E2) up-regulates alpha4beta1-dependent T cell adhesion to inflamed vascular endothelium under flow conditions. Eur J Immunol 2000;30(10):3061−3065. https://doi.org/10.1002/1521-4141(200010)30:103.0.CO;2-M.Bernard G, Raimondi V, Alberti I et al. CD99 (E2) up-regulates alpha4beta1-dependent T cell adhesion to inflamed vascular endothelium under flow conditions. Eur J Immunol 2000;30(10):3061−3065. https://doi.org/10.1002/1521-4141(200010)30:103.0.CO;2-M.Хансон К.П., Имянитов Е.Н. Эпидемиология и биология неходжкинских лимфом. Практическая онкология 2004;5(3):163−168.Hanson KP, Imyanitov EN. Epidemiology and biology of non-Hodgkin’s lymphomas. Practical oncology 2004;5(3):163−168. (In Russ.).Swerdlow SH, Campo E, Harris NL et al. (editors). WHO Classification of Tumours of Haematopoietic and Lymphoid Tissues. IARC: Lyon, France; 2017; pp. 325−422.Swerdlow SH, Campo E, Harris NL et al. (editors). WHO Classification of Tumours of Haematopoietic and Lymphoid Tissues. IARC: Lyon, France; 2017; pp. 325−422.Swerdlow SH, Campo E, Pileri SA et al. The 2016 revision of the World Health Organization classification of lymphoid neoplasms. Blood 2016;127(20):2375−2390. https://doi.org/10.1182/blood-2016-01-643569.Swerdlow SH, Campo E, Pileri SA et al. The 2016 revision of the World Health Organization classification of lymphoid neoplasms. Blood 2016;127(20):2375−2390. https://doi.org/10.1182/blood-2016-01-643569.Валиев Т.Т., Морозова О.В., Серебрякова И.Н. с соавт. Первичные экстранодальные неходжкинские лимфомы у детей. Клиническая онкогематология. Фундаментальные исследования и клиническая практика 2009;4(4):334−339.Valiev TT, Morozova OV, Serebryakova IN et al. Primary extranodal non-Hodgkin’s lymphomas in children. Clinical oncohematology. Basic research and clinical practice = Klinicheskaja onkogematologija. Fundamental’nye issledovanija i klinicheskaja praktika 2009;4(4):334−339. (In Russ.).Hochberg J, Waxman IM, Kelly KM et al. Adolescent non-Hodgkin lymphoma and Hodgkin lymphoma: state of the science. Br J Haematol 2009;144(1):24−40. https://doi.org/10.1111/j.1365-2141.2008.07393.x.Hochberg J, Waxman IM, Kelly KM et al. Adolescent non-Hodgkin lymphoma and Hodgkin lymphoma: state of the science. Br J Haematol 2009;144(1):24−40. https://doi.org/10.1111/j.1365-2141.2008.07393.x.

The authors declare that there are no conflicts of interest present.